左侧颌下区静脉畸形伴静脉石超声检查误诊为舌下腺结石1例

作者：周进波，游梦，任家银，王凯利，（四川大学华西口腔医（学）院

静脉畸形（venous malformation，VM）是常见的先天性血管畸形之一，身体各部位均可发生，最好发于头颈、颌面部，占全身静脉畸形的40%，以颊、眼睑、唇、舌或口底部多见。静脉畸形由衬有内皮细胞的大量血窦组成。血窦的大小、形态各异，形如海绵，血液凝固可形成血栓，钙化后形成静脉石。

虽然静脉畸形在头颈部较常见，但发生在颌下区且伴有多发静脉石者较少见，当静脉畸形发生在颌下区且伴有静脉石，较易误诊为唾液腺结石病。本文报道1例左侧颌下区静脉畸形伴静脉石超声检查误诊为舌下腺结石的病例，并结合相关文献对两者的临床表现、辅助检查、鉴别诊断及治疗进行分析。

1.病例报告

患者，男，58岁。左下颌肿胀4年，有消长史。既往史：高血压2年，控制良好。专科检查：面型不对称，张口型、张口度正常，左侧口底可触及数个硬块，平均大小约3.0mm×3.0mm，左侧颌下可触及颌下腺稍增大，质韧，界清，活动度可。

螺旋CT平扫（横扫）：左侧颌下区可见一梭形软组织密度影，最大截面约37.0mm×15.0mm，边界欠清，其内可见多发不规则高密度影（图1），诊断：左侧颌下间隙病灶，考虑良性病灶（颌下腺管结石?淋巴结钙化?）。舌下腺超声检查（图2）：左侧舌下腺内可见范围约30.5mm×12.1mm×20.1mm低回声区，边界欠清，形态欠规则，内可见多个强回声伴声影，较大长径约4.8mm；右侧舌下腺实质回声均匀，内未见明显异常回声。

彩色多普勒血流显像（color doppler flow imaging，CDFI）：低回声内可见条状血流信号。首次超声诊断：左侧舌下腺结石，左侧舌下腺内低回声区（炎性改变?）。以“左侧颌下腺导管结石伴感染”收入院。入院后CBCT影像示（图3）：左颌下区软组织内见数个高密度类圆形团块影，边缘光滑，大小不等，其内密度不均匀。报告左侧颌下区征象多系静脉结石（静脉畸形）。

再次行超声检查（图4）：于左侧颌下患者所述“包块”处皮下探及大小约33.2mm×12.1mm×20.1mm混合回声，边界欠清晰，形态欠规则，紧邻左侧舌下腺，与左侧舌下腺分界不清，内可见低回声及少许无回声，另可见多个强回声伴声影，较大长径约4.8mm；低头试验时团块稍增大，大小约37.6mm×14.2mm×21.6mm。CDFI：其内可见条状血流信号，频谱多普勒（pulsed wave doppler，PW）可测及静脉血流频谱。修正超声诊断为：左侧颌下混合回声（静脉畸形伴静脉石?）。

于全麻下行“左侧颌下区包块切除术+筋膜组织瓣形成术+周围神经嵌压松解术”。术中将包块、部分粘连舌下腺切除。病理检查：肉眼见灰红组织一个，约7cm×4.5cm×4cm，软组织一段查见数枚结石，直径0.5~1.7cm。镜下见（图5）：软组织内血管丰富，可见大量的薄壁血管，管腔形态不规则，大小不一；管腔间可见吻合，内充满血液；管腔内可见血栓形成；此外，部分静脉扩张明显，见静脉石。诊断“左颌下包块”脉管畸形，伴静脉石形成。临床诊断：左颌下区脉管畸形伴静脉石。

2.讨论

静脉畸形（VM）是由异常发育的静脉产生的血管结构畸形，其病理性质为从毛细血管到腔穴不等的扩张血管腔窦，腔内壁衬以正常的扁平内皮胞，内皮细胞下为一单层基底膜。窦腔内血流动力学改变可形成血栓，钙化后形成静脉石。VM好发于头面部，其发病缓慢，位置深浅不一。若位置较深、病变较小时，可无症状，不易被发现；当机体抵抗力下降或合并感染时可发生局部的肿大、疼痛。

VM体积可随体位或静脉回流而变化，多数肿块在平卧位、头低位或阻断静脉回流时会出现不同程度的充盈。唾液腺结石病是在唾液腺或其导管内产生钙化性团块而引起的病变，颌下腺多见，发生于舌下腺者较少。结石大小从数毫米至数厘米不等，一般在2cm以内，数量多为1~2个，多发者少见。

结石较小未造成导管阻塞时多无症状；当导管阻塞，唾液排出受阻，表现出与进食相关的肿痛症状，即进食时或进食前腺体疼痛、肿胀，进食后逐渐缓解；导管长期阻塞可造成腺体炎症，可急性或反复发作。

头颈部VM常用诊断方式：①影像学X线和CT中静脉石呈高密度影，VM与周围组织关系显示欠佳；磁共振（MRI）中VM在T1呈中等信号，T2呈高信号，静脉石在T1及T2均呈低信号；VM超声表现为囊实混合回声，典型者可见血管呈条状或蜂窝状无回声，体位试验使肿块低于心脏，血液流入增多，无回声区扩大、肿块体积增大，探头加压时肿块可压缩；静脉石呈强回声伴声影。CDFI和PW可测及低速静脉血流，探头加压和减压时可探及血流信号呈红蓝交替状态。②穿刺检查抽出暗红色静脉血，放置后可凝固。

唾液腺结石常用诊断方式：①触诊：颌下腺导管前部结石，双合诊诊断准确率较高。②影像学检查：矿化程度高的结石X线可显影，矿化程度低的结石可不显影；唾液腺造影可用于阴性结石诊断；螺旋CT及CBCT可准确诊断唾液腺结石，表现为沿导管排列的高密度影，增强扫描无强化，并发炎症时腺体可增大，密度增高。超声表现为强回声伴声影，伴远端导管扩张时呈无回声，急性炎症期腺体稍增大，回声减低，血流信号增多，慢性炎症期腺体可增大或变小，回声不均匀。③唾液腺内窥镜：可直接观察导管的管腔、结石等。

VM伴静脉石发生在唾液腺区域时，易误诊为唾液腺结石病。本病例首次超声检查误诊原因：从病史来看，左下颌肿胀4年，病程长，有消长史，类似唾液腺结石的发病特点。其次，病变位置位于颌下腺与舌下腺交界处，声像图上与舌下腺分界不清，似位于腺体实质内（图2A，2B），误判为舌下腺的病变。从声像图特征来看：病变大部分为低回声，与唾液腺急性期炎性改变相似；低回声内仅见少许无回声，易被忽略或误认为腺体导管，而与VM典型的条状或蜂窝状无回声不符；静脉石与唾液腺结石均表现为强回声伴声影（图2C）；由于后方的声影伪像，超声仅能观察到其近场轮廓，远场难以显示，对整体形状缺乏准确的判断。

发生在颌下区的VM伴静脉石与唾液腺结石有较多相似之处，但治疗方式差别较大，治疗前进行鉴别诊断尤为重要。VM伴静脉石临床表现多无自觉症状，当抵抗力低下或发生感染时才出现局部肿大、疼痛，与进食无关；唾液腺结石堵塞导管时出现局部肿胀、疼痛，常在进食前或进食时明显，进食后缓解，与进食直接相关，通过消长与进食的相关性，可初步鉴别。

螺旋CT或CBCT中静脉石呈圆形或类圆形，而唾液腺结石常呈条状，沿导管排列。本病例CBCT见数枚高密度影分布在颌下间隙、形态呈圆形或类圆形，排列杂乱，与导管无关，与唾液腺结石的特征不相符；超声显示静脉畸形内血管呈条状或蜂窝状无回声，体位试验、加压试验阳性，CDFI探及较丰富的血流信号，PW可测及静脉血流频谱，而唾液腺结石病无上述特征。

颌下区X线和CT检查中常见的高密度影像、超声声像图中常见的强回声影像还包括淋巴结钙化、金属异物及非金属异物（仅超声），结合临床表现及影像学检查不难鉴别。VM治疗是涉及多学科的综合个性化治疗，治疗方法因临床表现而异，常用的有保守治疗、硬化治疗、激光治疗和手术治疗，其中硬化治疗为主要治疗方法。

硬化剂可破坏内皮细胞，诱导细胞凋亡，使病损纤维化、闭锁。唾液腺结石依据“去除结石，恢复唾液腺功能”的原则，可选择保守治疗、取石术、碎石术或者腺体切除术等，需根据结石大小和位置、与管壁是否粘连等综合判断，必要时联合运用多种手段。颌下区见低回声内伴有强回声时应考虑多种可能性，结合病史及专科检查，运用声像图特征并结合体位、加压试验，必要时联合放射影像的多模态检查提高诊断准确率，尽量避免误诊的发生。

来源：周进波,游梦,任家银,王凯利.左侧颌下区静脉畸形伴静脉石超声检查误诊为舌下腺结石1例[J].临床口腔医学杂志,2022,38(02):66+126-127.